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Vol. 73. Núm. 4.
Páginas 169-179 (Octubre 2010)
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Vol. 73. Núm. 4.
Páginas 169-179 (Octubre 2010)
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Incidencia del cáncer infantil en la Comunidad de Castilla y León (2003–2007)
Incidence of childhood cancer in the autonomous region of Castilla y León in Spain (2003–2007)
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H. González Garcíaa,b,??
Autor para correspondencia
hermeneg@gmail.com

Autor para correspondencia.
, A. Blanco Quirósa,c, C. Valbuena Crespoa,c, P. Gutiérrez Meléndeza,d, S. Tamames Gómezd, J. Castrodeza Sanzd
a Grupo Central del Registro de Tumores Infantiles, Valladolid, Castilla y León, España
b Servicio de Pediatría, Hospital de Medina del Campo, Valladolid, España
c Unidad de Hemato-Oncología Infantil, Hospital Clínico Universitario, Valladolid, España
d Observatorio de Salud Pública, Dirección General de Salud Pública e Investigación, Desarrollo e Innovación, Consejería de Sanidad de la Junta de Castilla y León, Valladolid, España
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Estadísticas
Tablas (8)
Tabla 1. Distribución de tumores infantiles en Castilla y León (2003–2007)
Tabla 2. Distribución de los casos por grupos tumorales en Castilla y León y en el Registro Nacional de Tumores Infantiles
Tabla 3. Incidencia de cáncer infantil en Castilla y León y en Comunidades Autónomas Españolas con registro de tumores infantiles de base poblacional
Tabla 4. Incidencia tumores infantiles total y por grupos tumorales
Tabla 5. Incidencia de cáncer infantil por grupos tumorales y sexo en Castilla y León
Tabla 6. Incidencia tumores infantiles por años del estudio
Tabla 7. Incidencia tumores infantiles por provincias de Castilla y León
Tabla 8. Cobertura del Registro Nacional de Tumores Infantiles en la Comunidad de Castilla y León (1990–2006)
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Resumen
Antecedentes

En España desde 1980 se registran los tumores infantiles en el Registro Nacional (base hospitalaria) y desde 1990 cinco comunidades autónomas poseen registros de base poblacional. En la Comunidad de Castilla y León no existe un registro específico de incidencia de cáncer infantil.

Objetivos

Estimar la incidencia de cáncer infantil en la Comunidad de Castilla y León y analizar la utilidad de los diagnósticos informatizados del alta hospitalaria como fuente de datos de un potencial registro autonómico.

Métodos

A través del Conjunto Mínimo Básico de Datos (CMBD) al alta hospitalaria de los hospitales públicos de la comunidad autónoma, se obtuvo información de los pacientes menores de 15 años que fueron diagnosticados por primera vez de cáncer durante los años 2003–2007.

Resultados

Se han detectado 220 casos nuevos de cáncer infantil en los cinco años del estudio, con predominio del sexo masculino (55,5%). El tumor más frecuente fue la leucemia (28,6%) seguida de los tumores del sistema nervioso central (19,5%) y los linfomas (15,9%). La incidencia anual de cáncer infantil fue de 152,8 casos por millón de niños. Los códigos diagnósticos informatizados no permitieron la clasificación según la variedad histológica del tumor en 74 casos (33,6%).

Conclusiones

La incidencia por grupos diagnósticos de cáncer infantil en la Comunidad de Castilla y León se aproxima a las aportadas en series nacionales e internacionales. En un registro de tumores el CMBD podría ser útil en la captación de posibles nuevos casos, pero en un alto porcentaje no permite clasificar los tumores según su variedad histológica.

Palabras clave:
Cáncer infantil
Incidencia
Registro de tumores
Abstract
Background

Since 1980, childhood cancer cases have been registered in Spain in the National Registry of Childhood Cancer (based on hospital cases) and since 1990, five autonomous regions have had a population based registry. There is no specific registry of childhood cancer in Castilla y Leon.

Objectives

Our aim was to estimate the childhood cancer incidence in the autonomous region of Castilla y Leon and to assess the usefulness of the computerised diagnosis of hospital discharges as a source of data in a potential autonomous region population based registry.

Methods

We included patients younger than 15 years old who were diagnosed, for the first time, of cancer during the years 2003–2007. The information collected was obtained through the Minimum Basic Data Set (MBDS) of the public hospitals in the autonomous region of Castilla y Leon.

Results

In this period of 5 years (2003–2007), 220 cases of childhood cancer had been reported. The most frequent cancer detected was leukaemia (28.6%) followed by the central nervous system tumours (19.5%) and lymphoma (15.9%). The overall rate of childhood cancer incidence was 152.8 cases per million children. The diagnostics codes did not allow tumours to be classified by their histological type in 74 cases (33.6%).

Conclusions

The overall incidence by diagnostic groups of childhood cancer in the autonomous region of Castilla y Leon was similar to those reported by other national and international registries. In a Cancer registry the MBDS could be useful as a data source in the capture of new cases, but in a high percentage of cases it does not allow tumours to be classified by their histological type.

Keywords:
Childhood cancer
Incidence
Cancer registry
Texto completo
Introducción

El cáncer infantil presenta una incidencia baja que oscila entre 120 y 150 casos nuevos anuales por millón de niños menores de 15 años. Sin embargo, es la segunda causa de muerte en niños de 1 a 14 años, lo que justifica el desarrollo de acciones que mejoren el conocimiento de su epidemiología para afrontar y adecuar su asistencia1–13. El cáncer infantil presenta características muy diferentes a las neoplasias del adulto. En menores de 15 años predominan los cánceres no epiteliales (leucemias, tumores del sistema nerviosos central [SNC] y linfomas), entre los 15 y 19 años ocurre una transición hacia el patrón de cáncer del adulto y a partir de los 40 años se establece definitivamente este patrón caracterizado por predominio de neoplasias epiteliales localizadas en pulmón, mama, intestino o piel14.

En Europa se ha descrito un aumento de la incidencia anual de cáncer infantil desde la década de los años 70 del anterior siglo hasta la actualidad, con un incremento anual medio del 1%8. Este aumento se ha registrado en todo tipo de tumores infantiles y al mismo tiempo también se ha incrementado sustancialmente la posibilidad de sobrevivir, gracias sobre todo a los avances en los diagnósticos y en los tratamientos disponibles. En los cinco años siguientes al diagnóstico entre el 75 y 80% de los niños con cáncer sobreviven en países desarrollados1–16. En Estados Unidos se estima que uno de cada 800 individuos con menos de 20 años ha sobrevivido a un cáncer17. Los tratamientos curativos del cáncer infantil (cirugía, quimioterapia y radioterapia) pueden ocasionar graves efectos adversos médicos y psicosociales que afectan al desarrollo de los niños que sobreviven. Entre los denominados efectos tardíos se incluyen las neoplasias secundarias, esterilidad, talla baja, miocardiopatía, fibrosis pulmonar, osteoporosis, deterioro cognitivo y trastornos psiquiátricos y sociales18–20. Se plantean así nuevos retos en la asistencia de estos pacientes que, dada la relativa infrecuencia de determinados casos de neoplasias infantiles y las sofisticadas tecnologías y el grado de experiencia que se requiere para su diagnóstico, tratamiento y control de los efectos tardíos, precisa de unidades hospitalarias interdisciplinarias coordinadas que participen en proyectos de investigación multicéntricos de donde emanan protocolos de tratamientos clínicos estandarizados17.

En España desde 1980 se registran los tumores infantiles en el Registro Nacional de Tumores Infantiles (RNTI)1. Este es un registro central de base hospitalaria en el que participan 42 unidades hospitalarias de oncología pediátricas ligadas a la Sociedad Española de Hemato-Oncología Pediátricas (SEHOP). Además desde 1990 el RNTI se beneficia de la colaboración de los registros de base poblacional en cinco comunidades autónomas (Aragón, Baleares, Cataluña, Navarra y País Vasco). El RNTI es la principal fuente de información de incidencia y supervivencia de neoplasias infantiles en España y colabora con proyectos internacionales de investigación sobre el cáncer infantil: causas de los tumores del sistema nervioso central, variaciones internacionales de la incidencia (ACCIS) y variaciones internacionales de la supervivencia (ACCIS y EUROCARE)4–9.

Para poder valorar la trascendencia de estas enfermedades en nuestra comunidad se pretende poner en marcha un Registro Autonómico de Tumores Infantiles en la Comunidad de Castilla y León de base poblacional (RETINCYL), mediante búsqueda activa de los casos en las principales fuentes de información, que son los servicios sanitarios donde se diagnostica y se trata a los niños oncológicos. Como paso previo a la implantación del registro se ha realizado el presente estudio retrospectivo de los tumores infantiles en pacientes menores de 15 años diagnosticados entre los años 2003 y 2007, residentes en Castilla y León.

Los objetivos del presente trabajo son: conocer el impacto del cáncer en la población menor de 15 años de la Comunidad de Castilla y León, estudiando la incidencia de estos procesos; investigar la utilidad de los diagnósticos del alta hospitalaria (CMBD) como fuente de datos de un potencial registro de tumores infantiles; ayudar en la planificación de los servicios de salud y estimular la investigación sobre el cáncer infantil.

Material y métodos

A través del sistema de información del Conjunto Mínimo Básico de Datos (CMBD) al alta hospitalaria de los hospitales públicos de la Comunidad Autónoma de Castilla y León, se obtuvo información de los pacientes que, residiendo en dicha comunidad autónoma y teniendo una edad inferior a 15 años, fueron dados de alta por primera vez con diagnóstico de tumor durante los años 2003, 2004, 2005, 2006 y 2007. Se han incluido los tumores con comportamiento mayor o igual a 2 según la Clasificación Internacional de Enfermedades para Oncología (CIE-O3)21 o diagnóstico clínico equivalente, excluyendo los tumores de piel, a excepción del melanoma. También se incluyeron en la búsqueda los papilomas de vejiga y todos los tumores del sistema nervioso central, hipófisis y glándula pineal, así como todas las metástasis de localización primaria desconocida.

La información sobre el diagnóstico de cáncer de cada caso, obtenida del CMBD al alta hospitalaria en forma de códigos de la Clasificación Internacional de Enfermedades, 9.a revisión, Modificación Clínica (CIE-9-MC), fue recodificada, siguiendo las normas consensuadas internacionalmente (IARC —International Agency for Research on Cancer— junto con la ENCR —European Network of Cancer Registries—)22. Inicialmente se recodificó a la Clasificación Internacional de Enfermedades para Oncología, 3.a edición (CIE-O-3)21 y posteriormente los diagnósticos fueron clasificados en 12 grandes grupos, siguiendo la Internacional Classification of Childhood Cancer, 2005 (ICCC-3)23. Debido a que la ICCC-3 no contempla la histiocitosis de células de Langerhans, en nuestro trabajo se ha ampliado la clasificación creando un nuevo grupo (xiii) que incluye esta enfermedad. En el caso de que con la información aportada en las altas del CMBD, un determinado caso pudiera clasificarse en unos de los 13 grupos de la ICCC-3 pero no se dispusiera de información suficiente para determinar el tipo histológico específico, para este trabajo se creó, en cada uno de los 13 grupos de tumores infantiles, un nuevo subgrupo al que se ha denominado «imposible de clasificar» o «imposible de confirmar» con el método empleado.

Para cada caso registrado además del diagnóstico se recogieron las siguientes variables: fecha de nacimiento, edad, sexo, año de la primera alta hospitalaria con diagnóstico de tumor, código del hospital de referencia y provincia de la que procede. La duplicidad de registro de casos se evitó verificando que no existieran registros con el mismo diagnóstico, fecha de nacimiento, sexo y provincia de procedencia. Para intentar evitar la posible inclusión de casos diagnosticados antes del periodo de estudio se excluyeron los casos en los que el diagnóstico de tumor no fue el código principal.

De la variable cuantitativa edad se expresó la mediana con los cuartiles primero y tercero como medida de dispersión y de las variables cualitativas la frecuencia absoluta (n), que refleja el número de casos en la población establecida durante el periodo de estudio, y la frecuencia relativa (%), que indica el peso que un determinado tipo de cáncer infantil tiene dentro del conjunto. Para el cáncer infantil la tasa bruta de incidencia determina el número de casos nuevos durante un año por cada millón de niños menores de 15 años. Además se han calculado tasas específicas por grupos de edad (0–4 años, 5–9 años y 10–14 años). Los denominadores utilizados como población a riesgo en el cálculo de las tasas de incidencia se han obtenido a partir de los datos de población infantil (menores de 15 años y por grupos de edad) del padrón municipal de las provincias de la Comunidad de Castilla y León, obtenidos del Sistema de Información Estadística (SIE) de la Dirección General de Estadística de la Junta de Castilla y León (http://www.jcyl.es/sie/)24. El ajuste de tasas se realizó mediante el método directo, utilizando como referencia la población mundial de 0 a 14 años desglosada en tres grupos: 0–4 años, 5–9 años y 10–14 años; cuyas cifras son 13.000, 9.600 y 10.000 niños de cada grupo de edad, respectivamente y ambos sexos, calculándose la tasa de incidencia estandarizada a la población mundial por millón de niños (TEPm) y su intervalo de confianza al 95%. El programa estadístico utilizado en el análisis de los datos fue el SPSS® v.17. Para el ajuste de tasas y el cálculo de incidencias se utilizó el programa Epidat 3.1.

Resultados

Se detectaron 220 casos nuevos de cáncer infantil en niños menores de 15 años residentes en la Comunidad de Castilla y León durante los cinco años del estudio. La mediana de edad global fue de 7 años (cuartiles: 3–12). En cuanto al sexo, en la serie total, 122 fueron varones (55,5%) y 98 mujeres (44,5%), con una relación global entre casos de sexo masculino y femenino (razón de masculinidad) de 1,24.

En la tabla 1 se muestra la distribución de los casos según los diferentes tipos tumorales y su variedad por grupos tumorales (clasificación ICCC-3)23, así como la distribución por grupos de edad y sus correspondientes porcentajes. Las causas más frecuentes de cáncer infantil fueron las leucemias, que representan casi un tercio de los casos (28,6%), con claro predominio de la leucemia aguda linfocítica (79,3% del total de leucemias), seguida de los tumores del SNC (19,5%) y los linfomas (15,9%).

Tabla 1.

Distribución de tumores infantiles en Castilla y León (2003–2007)

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  Casos totales  Casos por grupos de edad
  % del total  % del grupo  0 a 45 a 910 a 14
       
Clasificación ICCC-3a
Total  220  100    75  100  68  100  77  100 
I. Leucemias  63  28,6  100  21  28  20  29,4  22  28,6 
Aguda linfocítica  50  22,7  79,4  19  25,3  18  26,5  13  16,9 
Aguda no linfocítica  3,2  11,1  0,0  1,5  7,8 
Mieloide crónica  0,9  3,2  0,0  1,5  1,3 
Otras linfocíticas  0,5  1,6  1,3  0,0  0,0 
Otras y no especificadas  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Leucemia imposible de clasificar  1,4  4,8  1,3  0,0  2,6 
II. Linfomas  35  15,9  100  3  4,0  17  25  15  19,5 
Enfermedad de Hodgkin  14  6,4  40,0  0,0  8,8  10,4 
Linfoma no Hodgkin  2,7  17,1  1,3  4,4  2,6 
Linfoma de Burkit  3,6  22,9  1,3  7,4  2,6 
Otros linforreticulares  0,5  2,9  0,0  1,5  0,0 
Otras y no especificadas neoplasias  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Linfoma imposible de clasificar  2,7  17,1  1,3  2,9  3,9 
III. SNC y medula  43  19,5  100  14  18,7  13  1,1  16  20,8 
Ependimoma  0,5  2,3  1,3  0,0  0,0 
Astrocitoma  2,7  14,0  1,3  2,9  3,9 
Neuroectodérmicos. PNET  0,5  2,3  0,0  1,5  0,0 
Otros gliomas  0,5  2,3  0,0  1,5  0,0 
Otros SNC especificados (creneof.)  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Otros SNC no especificados  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
SNC imposible de clasificar  34  15,5  79,1  12  16,0  13,2  13  16,9 
IV. S.N. simpático  14  6,4  100  11  14,3  3  4,4  0,0 
Neuroblastoma  3,6  57,1  8,0  2,9  0,0 
Otros y no especificados  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Posible neuroblast sin confirmar  2,7  42,9  6,7  1,5  0,0 
V. Retinoblastomas  1,4  100  4,0  0  0,0  0,0 
Retinoblastoma  1,4  100,0  4,0  0,0  0,0 
VI. Riñón  9  4,1  100  6  8,0  3  4,4  0,0 
Tumor de Wilms  2,3  55,6  6,7  0,0  0,0 
Carcinoma renal  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Otros y no especificados  0,5  11,1  0,0  1,5  0,0 
Renal imposible de clasificar  1,4  33,3  1,3  2,9  0,0 
VII. Hígado  3  1,4  100  3  4,0  0  0,0  0,0 
Hepatoblastoma  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Carninoma hepático  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Otros y no especificados  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Hepático imposible de clasificar  100,0  100  4,0  0,0  0,0 
VIII. Hueso  17  7,7  100  0  0,0  5  7,4  12  15,6 
Osteosarcoma  2,3  29,4  0,0  1,5  5,2 
Condrosarcoma  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Sarcoma de E wing  2,3  29,4  0,0  2,9  3,9 
Otros óseos  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Óseos no especificados  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Óseo imposible de clasificar  3,2  41,2  0,0  2,9  6,5 
IX. Sarc. tej. blandos  8  3,6  100  5  6,7  1  1,5  2  2,6 
Rabdomiosarcoma  0,9  25,0  0,0  0,0  2,6 
Fibrosarcoma  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Sarcoma de Kaposi  0,5  12,5  1,3  0,0  0,0 
Otros sarcomas de tej blandos  0,5  12,5  0,0  1,5  0,0 
No especificados  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Sarc. Tej. Bland imposible de clasif  1,8  50,0  5,3  0,0  0,0 
X. Gonadal y c. Germinales  3  1,4  100  2  2,7  0  0,0  1  1,3 
Cel germin endocraneal y endoespi  0,5  33,3  1,3  0,0  0,0 
Otros y no especificados  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Cel germin gonadales  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Carcinomas gonadales  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Otros y no especificados  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Gon. y c. germin imposible clasificar  0,9  66,6  1,3  0,0  1,3 
XI. N. epiteliales  15  6,8  100  3  4,0  4  5,9  8  10,4 
Carcinoma adrenocortical  0,5  6,6  0,0  0,0  1,3 
Carcinoma tiroideo  1,4  20  1,3  0,0  2,6 
Carcinoma nasofaringeo  0,5  6,6  0,0  0,0  1,3 
Melanoma  0,9  13,3  1,3  1,5  0,0 
Carcinoma de piel  0,0  0,0  0,0  0,0  0,0 
Otros y no especificados  0,9  13,3  0,0  1,5  1,3 
Epiteliales imposible de clasificar  2,7  40  1,3  2,9  3,9 
XII. Otros tumores  3  1,4  100  1  1,3  1  1,5  1  1,3 
Otros  0,5  33,3  1,3  0,0  0,0 
No especificados  0,9  66,6  0,0  1,5  1,3 
XIII. Histiocitosis  4  1,8  100  3  4,0  1  1,5  0  0,0 
Letterer-Siwe  1,4  75  2,7  1,5  0,0 
Otras formas histiocitosis  0,5  25  1,3  0,0  0,0 
a

Classification of Childhood Cancer23, modificada.

Cel germin y c. germin: células germinales; Craneof.: craneofaringioma; Gonadal y c. germinales: tumores de células germinales y gonadales; N. epiteliales: neoplasias epiteliales; PNET: tumores primitivos de origen neuroectodérmico; Sarc. tej. blandos: sarcomas de tejidos blandos; S.N. sinpático: sistema nervioso simpático; SNC: sistema nervioso central.

Con el método empleado (codificación de las altas del CMBD) el número de casos en los que no se pudo clasificar según la variedad histológica específica dentro de cada uno de los 13 grupos tumorales fue de 74 casos (33,6%). Por grupos tumorales (tabla 1) no se pudo establecer la variedad histológica específica en el 100,0% (n=3) de los tumores hepáticos, en el 79,1% (n=34) de los tumores del SNC y médula, en el 66,7% (n=2) de los tumores gonadales, en el 50,0% (n=4) de los sarcomas de tejidos blandos, en el 42,9% (n=6) de los tumores del SN simpático, en el 41,2% (n=7) de los tumores óseos, en el 40,0% (n=6) de los tumores epiteliales y en el 33,3% (n=3) de los tumores renales. Los grupos tumorales en los que con menor porcentaje no se pudo establecer la variedad específica fueron los linfomas (17,1%, n=6) y las leucemias (4,7%, n=3). En el 100% de los casos se estableció la variedad histológica en los grupos tumorales de histiocitosis, retinoblastomas y «otros tumores».

En la tabla 2 se muestran los tumores infantiles por grupos tumorales en nuestro estudio junto con los datos del Registro Nacional de Tumores Infantiles de España (RNTI-SEHOP)1.

Tabla 2.

Distribución de los casos por grupos tumorales en Castilla y León y en el Registro Nacional de Tumores Infantiles

  Castilla y León (2003–2007)RNTI-SEHOPa (1980–2008)
 
Clasificación ICCC-3
I. Leucemias  63  28,6  4.592  25,7 
II. Linfomas  35  15,9  2.392  13,4 
III. SNC y medula  43  19,5  3.498  19,6 
IV. S.N. simpático  14  6,4  1.907  10,7 
V. Retinoblastomas  1,4  538  3,0 
VI. Riñón  4,1  1.090  6,1 
VII. Hígado  1,4  240  1,3 
VIII. Hueso  17  7,7  1.274  7,1 
IX: SARC. tej. blandos  3,6  1.310  7,3 
X. Gonadal y c. germinales  1,4  562  3,2 
XI. N. epiteliales  15  6,8  375  2,1 
XII. Otros tumores  1,4  60  0,3 
XIII. Histiocitosis  1,8     
Total  220  100  17.838  100 
a

Registro Nacional de Tumores Infantiles1.

Gonadal y c. germinales: tumores de células germinales y gonadales; N. epiteliales: neoplasias epiteliales; Sarc. tej. blandos: sarcomas de tejidos blandos; S.N. sinpático: sistema nervioso simpático; SNC: sistema nervioso central.

La tasa bruta de incidencia (tasa anual media por millón de niños menores de 15 años) para el total de neoplasias fue de 152,8 y la tasa ajuntada por la población mundial (TEPm) fue de 154,8 (IC 95%: 133,9–175,6). En la tabla 3 se muestran las tasas brutas de incidencia y las tasas ajustadas para cada uno de los grupos tumorales en nuestro estudio y en las comunidades autónomas españolas con registro de tumores infantiles de base poblacional1. En la tabla 4 se refleja la incidencia de tumores infantiles total y por grupos tumorales en menores de 15 años y ajustada por edad en EE.UU.3 y en nuestro estudio. En este último, en el grupo de edad de 0–4 años la incidencia fue de 170 casos anuales por millón de niños, en el grupo de 5–9 años de 145,1 casos por millón de niños y en el grupo de 10–14 años de 145,2 casos por millón de niños, sin diferencias estadísticamente significativas.

Tabla 3.

Incidencia de cáncer infantil en Castilla y León y en Comunidades Autónomas Españolas con registro de tumores infantiles de base poblacional

  Castilla y León (2003–2007)Aragón, Cataluña, Navarra y P. Vasco (1990–2007)
  Tasa bruta  TEPm  (IC 95%)  M/F  Tasa bruta  TEPm  M/F 
I. Leucemias  63  28,6  43,8  44,2  (33,1–55,3)  0,8  1.072  28,2  40,3  43,1  1,5 
II. Linfomas  35  15,9  24,3  22,5  (14,9–30,1)  2,5  509  13,4  19,1  18,1  2,2 
III. SNC y medula  43  19,5  29,9  30,0  (20,9–39,1)  1,4  854  22,5  32,1  32,6  1,3 
IV. S.N. simpático  14  6,4  9,7  11,7  (5,5–17,8)  1,8  317  8,3  11,9  14,1  1,0 
V. retinoblastomas  1,4  2,1  2,6  (−0,3–5,6)  a  98  2,6  3,7  4,4  1,1 
VI. Riñón  4,1  6,3  7,3  (2,5–12,1)  1,3  181  4,8  6,8  8,0  0,8 
VII. Hígado  1,4  2,1  2,6  (0,3–5,6)  a  38  1,0  1,4  1,7  1,5 
VIII. Hueso  17  7,7  11,8  10,0  (5,2–14,8)  0,7  264  7,0  9,9  1,2 
IX: Sarc. tej. blandos  3,6  5,6  6,1  (1,8–10,5)  1,7  246  6,5  9,2  9,6  1,4 
X. Gonadal y c. germinales  1,4  2,1  2,3  (−0,3–4,9)  a  108  2,8  4,1  4,1  1,0 
XI. N. epiteliales  15  6,8  10,4  9,7  (4,7–14,8)  1,1  105  2,8  3,9  3,6  0,9 
XII. Otros tumores  1,4  2,1  2,1  (−0,3–4,5)  a  0,2  0,2  0,3  1,0 
XIII. Histiocitosis  1,8  2,8  3,3  (0,05–6,5)  a  b  b  b    b 
Media total neoplasias  220  100  152,8  154,8  133,9–175,6  1,2  3.798  100  142,6  148,5  1,4 

IC 95%: intervalos de confianza al 95%; M/F: razón de masculinidad (pacientes de sexo masculino/pacientes de sexo femenino); SNC: sistema nervioso central; S.N. simpático: sistema nervioso simpático; Tasa bruta de incidencia: tasa anual media de casos nuevos por millón de niños menores de 15 años; TEPm: tasa estandarizada por la población mundial.Ambos sexos. 0–14 años.Fuente: Registro Nacional de Tumores Infantiles1.

a

Escaso número de casos incidentes que imposibilita establecer relación de sexo.

b

Sin datos.

Gonadal y c. germinales: tumores de células germinales y gonadales; N. epiteliales: neoplasias epiteliales; Sarc. tej. blandos: sarcomas de tejidos blandos; S.N. sinpático: sistema nervioso simpático; SNC: sistema nervioso central.

Tabla 4.

Incidencia tumores infantiles total y por grupos tumorales

  Castilla y León (2003–2007)EE.UU. (2000–2003)a
  ≤14 a      0–4 a  5–9 a  10–14 a  ≤14 a  0–4 a  5–9 a  10–14 a 
  T. bruta  TEPm  (IC 95%)        TA EU       
I. Leucemias  43,76  44,2  (33,1–55,3)  47,62  42,69  41,48  47,80  86,30  38,40  28,30 
II. Linfomas  24,31  22,5  (14,9–30,1)  6,80  36,29  28,28  15,10  8,40  13,70  22,80 
III. SNC y medula  29,86  30,0  (20,9–39,1)  31,74  27,75  30,17  31,90  40,70  31,90  25,00 
IV. S.N. simpático  9,72  11,7  (5,5–17,8)  24,94  6,40  0,00  9,90  19,20  3,40  1,70 
V. Retinoblastomas  2,08  2,6  (−0,3–5,6)  6,80  0,00  0,00  3,90  8,70  0,00  0,00 
VI. Riñón  6,25  7,3  (2,5–12,1)  13,60  6,40  0,00  7,80  18,70  4,70  1,10 
VII. Hígado  2,08  2,6  (0,3–5,6)  6,80  0,00  0,00  2,50  4,40  0,90  0,70 
VIII. Hueso  11,80  10,0  (5,2–14,8)  0,00  10,67  22,62  6,30  1,40  5,00  12,40 
IX: Sarc. tej. blandos  5,55  6,1  (1,8–10,5)  11,33  2,13  3,77  10,70  10,70  7,90  12,20 
X. Gonadal y c. germinales  2,08  2,3  (−0,3–4,9)  4,53  0,00  1,88  5,50  3,90  2,10  7,40 
XI. N. epiteliales  10,41  9,7  (4,7–14,8)  6,80  8,53  15,08  5,70  1,80  3,10  12,10 
XII. Otros tumores  2,08  2,1  (−0,3–4,5)  2,26  2,13  1,88  b  b  b  b 
XIII. Histiocitosis  2,77  3,3  (0,05–6,5)  6,80  2,13  0,00  b  b  b  b 
Media total neoplasias  152,81  155,3  134,2–176,3  170,08  145,17  145,20  147,80  205,10  111,90  124,20 

IC 95%: intervalos de confianza al 95%; TA EU: tasa ajustada por la población de Estados Unidos; T. bruta: tasa bruta de incidencia: tasa anual media de casos nuevos por millón de niños; TEPm: tasa estandarizada por la población mundial.Tasas anuales medias de casos nuevos por millón de niños menores de 15 años y ajustadas por edad en Castilla y León y EE.UU.

a

SEER Cancer Statistics Review3.

b

sin datos.

Gonadal y c. germinales: tumores de células germinales y gonadales; N. epiteliales: neoplasias epiteliales; Sarc. tej. blandos: sarcomas de tejidos blandos; S.N. sinpático: sistema nervioso simpático; SNC: sistema nervioso central.

Al analizar el sexo con relación a los diferentes tipos de tumores infantiles (tablas 3 y 5), en nuestra serie no se encontraron diferencias estadísticamente significativas, aunque se apreció predominio del sexo masculino en los linfomas, tumores del SNC, tumores del S.N. simpático, renales y sarcomas de tejidos blandos y predominio del sexo femenino en las leucemias y tumores óseos. En el resto de grupos tumorales o bien las diferencias no fueron importantes (epiteliales) o el número de casos de nuestra serie fue muy limitado para establecer alguna diferencia por sexo (retinoblastomas, hepáticos, gonadales, otros tumores e histiocitosis).

Tabla 5.

Incidencia de cáncer infantil por grupos tumorales y sexo en Castilla y León

  Castilla y León (2003–2007)
  NiñosNiñas
  Tasa bruta  TEPm  (IC 95%)  Tasa bruta  TEPm  (IC 95%) 
I. Leucemias  27  22,1  36,5  35,8  21,9–49,7  36  36,7  51,4  53,3  35,4–71,1 
II. Linfomas  25  20,5  33,8  31,3  18,8–43,8  10  10,2  14,2  12,3  4,6–19,9 
III. SNC y medula  25  20,5  33,8  35,5  21,3–49,8  18  18,4  25,7  24,2  12,7–35,7 
IV. S.N. simpático  7,4  12,1  14,6  4,9–24,3  5,1  7,1  9,4  1,1–17,7 
V. Retinoblastomas  1,6  2,7  3,5  −1,38–8,56  1,0  1,4  1,9  −1,8–5,6 
VI. Riñón  4,1  6,7  8,5  1–15,9  4,1  5,7  6,5  0,05–12,9 
VII. Hígado  0,8  1,3  1,8  −1,7–5,3  2,0  2,8  3,7  −1,4–9,0 
VIII. Hueso  5,7  9,4  7,2  1,8–12,5  10  10,2  14,2  12,3  4,6–19,9 
IX: SARC. tej. blandos  4,1  6,7  7,4  0,7–14,1  3,1  4,3  5,1  −0,7 11,0 
X. Gonadal y c. germinales  2,5  4,0  4,6  −0,7–9,9  0,0  0,0  0,0  0,0–0,0 
XI. N. epiteliales  6,6  10,8  9,8  2,8–16,7  7,1  9,9  9,5  2,2 16,8 
XII. Otros tumores  0,8  1,3  1,0  −0,9–3,0  2,0  2,8  3,2  −1,3 7,8 
XIII. Histiocitosis  3,3  5,4  6,6  0,08–13,3  0,0  0,0  0,0  0,0–0,0 
Total neoplasias  122  100  165,0  168,1  137,4–198,7  98  100  139,9  141,8  112,9–170,6 

IC 95%: intervalos de confianza al 95%; S.N. simpático: sistema nervioso simpático; SNC: sistema nervioso central; Tasa bruta de incidencia: tasa anual media de casos nuevos por millón de niños menores de 15 años; TEPm: tasa estandarizada por la población mundial.0–14 años

Gonadal y c. germinales: tumores de células germinales y gonadales; N. epiteliales: neoplasias epiteliales; Sarc. tej. blandos: sarcomas de tejidos blandos; S.N. sinpático: sistema nervioso simpático; SNC: sistema nervioso central.

La tabla 6 muestra la evolución de la incidencia de tumores infantiles en los 5 años del estudio. Para el total de tumores infantiles las tasas anuales medias por millón de niños menores de 15 años han sufrido un descenso progresivo desde el año 2003 (171,6casos/año/106 niños menores de 15 años) hasta el año 2007 (137,2casos/año/106 niños menores de 15 años) sin diferencias estadísticamente significativas. Al analizar la incidencia evolutiva durante el periodo de estudio por grupos de edad (tabla 6) se aprecia como es en el grupo de niños menores de cuatro años donde se ha producido, en nuestro estudio, un mayor descenso de la incidencia, sin significación estadística.

Tabla 6.

Incidencia tumores infantiles por años del estudio

  Total niños menores de 15 años0–4 años5–9 años10–14 años
  T. bruta  TEPm  IC 95%  T. bruta  T. bruta  T bruta 
Año 2003  49  171,6  185,9  132,0–239,8  20  244,2  16  171,0  13  118,1 
Año 2004  48  168,0  169,8  120,1–219,5  16  188,7  13  140,0  19  175,6 
Año 2005  42  146,0  150,4  103,9–196,9  14  157,6  17  183,1  11  103,9 
Año 2006  41  141,6  137,2  94,2–180,3  12  131,0  95,7  20  192,4 
Año 2007  40  137,2  137,4  94,0–180,7  13  138,4  13  136,5  14  136,9 
Total  220        75    68    77   
Media anual (2003–2007)  44  152,8  155,3  134,2–176,3  15  170,0  14  145,1  15  145,2 

IC 95%: intervalos de confianza al 95%; T. bruta: tasa bruta de incidencia: tasa anual de casos nuevos por millón de niños; TEPm: tasa estandarizada por la población mundial.Tasas anuales de casos nuevos por millón de niños menores de 15 años y ajustadas por edad en Castilla y León.

La incidencia tumores infantiles presentó variaciones por provincias de la Comunidad de Castilla y León, aunque sin diferencias estadísticamente significativas (tabla 7). Las provincias con tasas más elevadas con respecto a la media de toda la comunidad autónoma (152,8casos/año/106 niños menores de 15 años) fueron Valladolid (193,4casos/año/106 niños menores de 15 años), Burgos (178,6casos/año/106 niños menores de 15 años) y Palencia (174,6casos/año/106 niños menores de 15 años) y las provincias con menor incidencia fueron Ávila (83,6casos/año/106 niños menores de 15 años) y Soria (80,02casos/año/106niños menores de 15 años).

Tabla 7.

Incidencia tumores infantiles por provincias de Castilla y León

  Casos  Población media de niños<15 años  Tasa bruta  TEPm  IC 95% 
Ávila  3,6  19.128  83,64  91,4  25,5–157,3 
Burgos  39  17,7  43.660  178,64  181,57  124,0–239,1 
León  31  14,1  52.058  119,24  118,75  75,6–161,8 
Palencia  17  7,7  19.464  174,68  184,69  94,8–274,5 
Salamanca  33  15,0  40.457  163,13  161,07  104,9–217,1 
Segovia  10  4,5  20.088  99,56  102,24  38,0–166,4 
Soria  2,3  10.786  80,02  78,48  7,8–149,0 
Valladolid  60  27,3  62.042  193,68  194,22  144,6–243,8 
Zamora  17  7,7  20.242  168,04  174,79  88,7–260,8 
Total Castilla y León (2003–2007)  220  100  287.929  152,8  155,3  134,2–176,3 

IC 95%: intervalos de confianza al 95%; T. bruta: Tasa bruta de incidencia: tasa anual de casos nuevos por millón de niños; TEPm: tasa estandarizada por la población mundial.

Tasas anuales medias de casos nuevos por millón de niños menores de 15 años.

En la tabla 8 se muestran los datos de cobertura del RNTI en la Comunidad de Castilla y León (1990–2006). Se apreció una buena concordancia entre los casos por año esperados en el Registro Nacional y la media de casos observados por códigos diagnósticos del CMBD en el presente estudio.

Tabla 8.

Cobertura del Registro Nacional de Tumores Infantiles en la Comunidad de Castilla y León (1990–2006)

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  Registro Nacional de Tumores Infantiles (1990–2006)Resultados por códigos CMBD 
  Cobertura en Comunidad de Castilla y LeónaCastilla y León 2003–2007 
  Casos en el periodoCobertura  Casos por añoCasos por año 
  Observados  Esperados  O/E  Observados  Esperados  Media de casos observados 
Todos los tumores infantiles  469  760  0,62  28  45  44 
Leucemias  131  234  0,56  14  12–13 
Linfomas  62  115  0,54  3–4 
Sistema Nervioso Central  80  146  0,55  8–9 

Casos por año observados y esperados en el Registro Nacional y media de casos observados por códigos diagnósticos del CMBD en el presente estudio.

a

Cobertura del RNTI-SEHOP (razón observados/esperados (O/E)) para todos los tumores infantiles y los tres principales grupos diagnósticos en la Comunidad de Castilla y León. Casos registrados en cualquier centro informante del RNTI. Ambos sexos. 0–14 años. Periodo 1990-2006. Excluyendo no clasificados en la ICCC3. Fuente: Registro Nacional de Tumores Infantiles.

Discusión

La incidencia global en nuestro estudio para el total de tumores infantiles fue de 152,8 casos anuales por millón de niños, en situación media con respecto a las tasas de incidencia global de otras series nacionales1,25 e internacionales3–13.

El presente estudio se ha basado como única fuente de información en el CMBD al alta hospitalaria, lo cual le confiere limitaciones, ya que los estudios epidemiológicos son una utilidad secundaria de estos registros, aparte de las intrínsecas al propio registro26,27.

Si bien los 220 casos de la serie pudieron ser clasificados en uno de los 13 grandes grupos de tumores de la clasificación ICCC-323, 74 de los tumores infantiles (33,6%) no pudieron ser subclasificados por el tipo histológico (tabla 1). Esta imposibilidad para subclasificar los tumores por tipo histológico ocurrió principalmente en los tumores del SNC (79% de los tumores del SNC, el 15% del total de la serie).

Las frecuencias relativas y las tasas de incidencia por grandes grupos diagnósticos de cáncer infantil en nuestro estudio se aproximan a las aportadas por otras series nacionales1,25 e internacionales3,9–11 (tablas 2–4). La similitud es muy notable en los grupos tumorales con mayor representatividad (leucemias y tumores del SNC). En contraste, para los linfomas no se apreció esa similitud y durante los años del estudio Castilla y León presentó valores más elevados de incidencia (24,3 casos nuevos anuales por millón de niños) (tabla 4) y de frecuencia relativa (15,9%) en comparación con tasas nacionales (incidencia 19,1 y frecuencia relativa 13,4)1,25 y más aún con algunas tasas internacionales como las estadounidenses (incidencia 15,1)3, aunque las diferencias encontradas no presentan significación estadísticamente significativa. Por tanto, la variabilidad referida para los linfomas es posible que solamente se deba a desviaciones derivadas del pequeño número de casos incidentes de nuestra serie en este grupo. Por otra parte, en diferentes estudios internacionales se han documentado variaciones importantes de incidencia entre regiones europeas para los linfomas no Hodgkin (LNH), fenómeno que no ocurre para los linfomas de Hodgkin y el resto de grupos tumorales28. Así la incidencia en España para el conjunto de LNH es superior a la incidencia en Europa y en cada una de las regiones, excepto en la Sur. Para los LNH no Burkitt, la incidencia no es mayor en España excepto comparada con la región Norte de Europa. La incidencia del linfoma de Burkitt observada en España es significativamente superior a la que presenta Europa y sus regiones, con diferencias que hasta sextuplican la observada en Europa28. En este contexto las altas tasas de incidencia de linfomas en nuestro estudio, quizás imputables a una mayor incidencia en el grupo de edad de los 5–9 años (tabla 4), es posible que pudieran deberse a algún tipo de variación regional de incidencia como las descritas anteriormente y muy posiblemente por variación de incidencia de LNH de tipo linfoma de Burkitt en nuestra comunidad autónoma. Estas hipótesis podrían ser confirmadas con la implantación de un registro autonómico de tumores infantiles.

Para el resto de grupos tumorales con escasa incidencia, aunque se aprecian algunas diferencias (valores superiores de incidencia de tumores epiteliales en nuestra serie con respecto a series nacionales e internacionales), pensamos que podrían quizás explicarse por la variabilidad en los registros o el pequeño número de casos de nuestra serie en estos grupos (tablas 2–4).

La incidencia del cáncer infantil es ligeramente superior en el sexo masculino con una relación varón/mujer que oscila entre 1,1 y 1,614, margen dentro del cual se incluye nuestro estudio. En las grandes series nacionales e internacionales el predominio del sexo masculino del cáncer infantil se mantiene en todos los grupos tumorales salvo en tumores de células germinales y epiteliales1. Los resultados por sexo de nuestra serie (tabla 5) donde el sexo femenino predominó en las leucemias y tumores óseos, podrían deberse a la variabilidad conferida por el pequeño tamaño de algunos subgrupos.

La incidencia de los tumores infantiles por grupos de edad es muy similar en la mayoría de los estudios, más alta en los niños menores de 5 años, suele descender moderadamente en los niños de 5 a 9 años, para volver a subir en el grupo de 10 a 14 años sin alcanzar las tasas del primer grupo1–13. En nuestra serie la incidencia en el grupo de 0 a 4 años fue de 170 casos anuales por millón de niños, ligeramente inferior a otras series; en el grupo de 5 a 9 años de 145,1 casos anuales por millón de niños, moderadamente superior a otras series, y el grupo de 10 a 14 años de 145,2 casos anuales por millón de niños, también moderadamente superior a otras series (tabla 4). Los tipos de tumores predominantes varían a lo largo de la infancia. Durante el primer año de vida predominan los tumores embrionarios y a partir de esa edad predominan las leucemias. En la edad escolar se observa un importante aumento de los tumores del SNC, que en algunas series superan en incidencia a las leucemias en el grupo de los 10 a 14 años1,23. En nuestra serie las leucemias son las más representativas en todos los grupos de edad. Con respecto a otras series, la incidencia de leucemias en el grupo de 0 a 4 años es menor en nuestro estudio y moderadamente superior en los siguientes grupos de edad. Los tumores del SNC en nuestro trabajo no igualan ni superan en ningún grupo de edad a las leucemias. Llama la atención en nuestra serie que en el grupo de edad de los 5 a 9 años el segundo grupo tumoral más frecuente, por delante de los tumores del SNC, son los linfomas con una incidencia de 36,2 casos anuales por millón de niños, muy superior a la incidencia en otras series nacionales (registro nacional de tumores: 18,5)1 e internacionales (serie estadounidense: 13,7)3. No podemos por el momento explicar estas diferencias en la incidencia de linfomas en este grupo de edad en nuestra comunidad autónoma, aunque, como se discutió con anterioridad, quizás pudieran deberse en parte, a la variabilidad entre regiones en la incidencia de linfomas no Hodgkin28, circunstancias que podrían confirmarse con la puesta en marcha de un registro autonómico de tumores infantiles.

Para valorar la tendencia temporal de la incidencia del cáncer infantil en general y de los diferentes tipos de tumores infantiles, se requiere de amplias series y de un seguimiento prolongado de las tasas de incidencia a lo largo del tiempo que permita realizar análisis de tendencia temporal mediante metodología estadística específica. En el estudio de la epidemiología de procesos tumorales es común el empleo de la regresión «Joinpoint»29 que describe la evolución temporal de las tasas de incidencia mediante la comparación de diferentes periodos en los que el logaritmo de las tasas sigue un comportamiento lineal. Mediante este tipo de estudios se ha podido determinar un aumento anual de 1,3% en el cáncer infantil desde 1980 hasta 1990 documentado por el proyecto ACCIS9,30. En nuestra serie de 5 años (tabla 5) se aprecia una mayor incidencia de cáncer infantil en los dos primeros años de estudio con una tasa estable posterior y más concordante con la incidencia esperada. Sin embargo, al no disponer de los datos de incidencia de los años precedentes y por ello no poder aplicar metodología estadística específica, la interpretación de esta variación de incidencia puede deberse simplemente a un acumulo de casos en algunos años por incidencias bajas en los precedentes o a la inclusión en los primeros años de casos prevalentes, con diagnóstico previo al periodo de estudio. La creación de un registro poblacional de tumores infantiles en Castilla y León permitiría monitorizar la tendencia temporal de la incidencia de cáncer infantil tanto en nuestra comunidad como colaborar, en este sentido, con registros nacionales e internacionales. También de una manera descriptiva, en nuestra serie se aprecia diferencias interprovinciales de incidencia de cáncer infantil en Castilla y León durante el periodo de estudio. Es posible que estas variaciones puedan atribuirse al pequeño número de casos incidentes en un área geográfica determinada y al escaso periodo de observación de nuestra serie, lo que impide establecer conclusiones certeras. La creación de un registro permanente de tumores infantiles permitirá establecer si existen variaciones de incidencia entre diferentes regiones dentro de la comunidad, e incluso valorar posibles diferencias de incidencia entre áreas rurales y urbanas y entre zonas urbanas con diferentes niveles de industrialización.

Dadas las características y objetivos del sistema de información utilizado para la realización de este estudio, no se contempla el seguimiento de los pacientes, por lo que no se pudieron aportan datos de supervivencia. Por este método tampoco ha sido posible conocer el número de casos diagnosticados en nuestra comunidad autónoma que finalmente han realizado el tratamiento y seguimiento en centros ajenos a la misma. La puesta en marcha de un registro de tumores infantiles en Castilla y León, mediante búsqueda activa de los casos nuevos y de seguimiento de cada caso, incluirá, como uno de los objetivos más importantes, el estudio de supervivencia del cáncer infantil y se podrán precisar los centros (autonómicos o de fuera de la comunidad autónoma) donde cada caso recibe los tratamientos necesarios. Además los registros de cáncer infantil, con una metodología estandarizada que exige criterios específicos de control de calidad31–36, evitan las bajas tasas de clasificación según la variedad histológica específica que se aprecian en nuestro estudio. Así los registros de tumores infantiles existentes presentan tasas de confirmación histológica superiores al 95%1–13.

Las tasas de cobertura para la Comunidad de Castilla y León en el RNTI en torno al 60% (tabla 8) contrastan con la cobertura del 100% en las comunidades autónomas con registros de base poblacional (1). La concordancia entre los casos anuales esperados en la Comunidad de Castilla y León y la media anual de casos observados en nuestro estudio (tabla 8) permite establecer cierta utilidad a los diagnósticos del alta hospitalaria del CMBD como fuente de datos en un potencial registro de cáncer infantil a nivel comunitario. Sin embargo, la calidad de los registros obtenidos, que impiden en un alto porcentaje de casos clasificar los tumores infantiles según sus variedades histológicas, determinan que la utilidad que los códigos diagnósticos del CMBD pudieran tener se limita a un papel de captación de posibles nuevos casos y monitorizando posibles casos no informados.

En definitiva, el presente trabajo constituye una primera aproximación a la incidencia de tumores infantiles en la Comunidad de Castilla y León que arroja incidencias de los principales tipos de tumores infantiles semejantes a las encontradas en series nacionales e internacionales. Este estudio pretende ser un impulso para la creación de un Registro Autonómico de Tumores Infantiles de base poblacional con bases metodológicas normalizadas y criterios específicos de control de calidad31–36 que permitiría además incorporar a Castilla y León entre las regiones europeas que disponen de un sistema de información sobre la incidencia, supervivencia y tendencia temporal del cáncer infantil.

Conflicto de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

Bibliografía
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